辅助唾液腺活检在临床实践中的应用:多中心回顾性研究和诊断预测模型的构建

IF 0.9 4区 医学 Q3 MEDICINE, GENERAL & INTERNAL
M. Mauclin , A.T. Nguyen , H. Vanquaethem , R. Mestiri , T. Chaara , S. Le Burel , H. Nielly , W. Caré
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Les données cliniques et les examens complémentaires associés à l’indication et au résultat de la BGSA ont été analysés. Une régression logistique multivariée a été utilisée pour identifier les facteurs associés à une BGSA pathologique. Un score prédictif a été calculé en attribuant un nombre de points à chaque facteur, correspondant à son coefficient de régression. La validation de ce modèle a été effectuée en utilisant une cohorte indépendante correspondant aux BGSA analysées au sein du même laboratoire entre 2020 et 2022.</div></div><div><h3>Résultats</h3><div>Parmi les 429 patients inclus, 29,9 % des BGSA étaient réalisées pour un syndrome de Sjögren, 26,9 % pour une sarcoïdose, 24,1 % pour une amylose, et 19,1 % pour d’autres indications. Dans plus de la moitié des cas (52,0 %), la BGSA avait été demandée par un service de médecine interne ou de rhumatologie. Le taux de positivité de la biopsie était de 19,5 % pour le syndrome de Sjögren, 10,9 % pour l’amylose, et 1,7 % pour la sarcoïdose. Toutes indications confondues, la BGSA a modifié la prise en charge du patient (modification du traitement et/ou du suivi) dans seulement 2,8 % des cas. L’étude prédictive n’a porté que sur le syndrome de Sjögren en raison d’une puissance trop faible dans les autres indications. Les principaux facteurs associés à la sialadénite lymphocytaire focale incluaient la présence d’anticorps anti-SSA (odd-ratio (OR) ajusté 2,01 [1,21 ; 3,36]), d’autoanticorps autres qu’anti-SSA/SSB (OR ajusté 1,84 [1,15 ; 2,95], d’un facteur rhumatoïde (OR ajusté 2,60 [1,47 ; 4,56]), d’une hypergammaglobulinémie (OR ajusté 1,93 [1,14 ; 3,24]), d’une cytolyse hépatique (OR ajusté 0,31 [0,13 ; 0,72]), et d’anomalies au scanner thoracique (OR ajusté 2,84 [1,68 ; 4,79]). Le score prédictif a permis d’identifier un seuil de 14 points sur un total de 40 en dessous duquel la probabilité de BGSA positive était faible (4 %).</div></div><div><h3>Discussion</h3><div>La principale force de cette étude réside dans la taille de sa cohorte avec un recueil exhaustif de données cliniques et biologiques. Il s’agissait d’une étude innovante proposant le premier critère d’aide à la décision pour mieux cibler l’indication de la BGSA dans le syndrome de Sjögren. Une des limites concernait les données manquantes ayant nécessité l’utilisation d’imputations multiples pour garantir une puissance statistique suffisante dans la construction du modèle prédictif. Par ailleurs, la nature rétrospective de l’étude limitait la généralisation des résultats. D’autres études sur de plus larges échantillons seraient nécessaires pour reproduire et valider ces résultats, par exemple grâce à une cohorte prospective ou issue d’un entrepôt de données de santé.</div></div><div><h3>Conclusion</h3><div>Nous avons mis en évidence une faible rentabilité de la BGSA, en particulier pour le diagnostic de sarcoïdose, et une faible contribution au diagnostic et à la prise en charge pour toutes les indications. 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Une régression logistique multivariée a été utilisée pour identifier les facteurs associés à une BGSA pathologique. Un score prédictif a été calculé en attribuant un nombre de points à chaque facteur, correspondant à son coefficient de régression. La validation de ce modèle a été effectuée en utilisant une cohorte indépendante correspondant aux BGSA analysées au sein du même laboratoire entre 2020 et 2022.</div></div><div><h3>Résultats</h3><div>Parmi les 429 patients inclus, 29,9 % des BGSA étaient réalisées pour un syndrome de Sjögren, 26,9 % pour une sarcoïdose, 24,1 % pour une amylose, et 19,1 % pour d’autres indications. Dans plus de la moitié des cas (52,0 %), la BGSA avait été demandée par un service de médecine interne ou de rhumatologie. Le taux de positivité de la biopsie était de 19,5 % pour le syndrome de Sjögren, 10,9 % pour l’amylose, et 1,7 % pour la sarcoïdose. Toutes indications confondues, la BGSA a modifié la prise en charge du patient (modification du traitement et/ou du suivi) dans seulement 2,8 % des cas. L’étude prédictive n’a porté que sur le syndrome de Sjögren en raison d’une puissance trop faible dans les autres indications. Les principaux facteurs associés à la sialadénite lymphocytaire focale incluaient la présence d’anticorps anti-SSA (odd-ratio (OR) ajusté 2,01 [1,21 ; 3,36]), d’autoanticorps autres qu’anti-SSA/SSB (OR ajusté 1,84 [1,15 ; 2,95], d’un facteur rhumatoïde (OR ajusté 2,60 [1,47 ; 4,56]), d’une hypergammaglobulinémie (OR ajusté 1,93 [1,14 ; 3,24]), d’une cytolyse hépatique (OR ajusté 0,31 [0,13 ; 0,72]), et d’anomalies au scanner thoracique (OR ajusté 2,84 [1,68 ; 4,79]). Le score prédictif a permis d’identifier un seuil de 14 points sur un total de 40 en dessous duquel la probabilité de BGSA positive était faible (4 %).</div></div><div><h3>Discussion</h3><div>La principale force de cette étude réside dans la taille de sa cohorte avec un recueil exhaustif de données cliniques et biologiques. Il s’agissait d’une étude innovante proposant le premier critère d’aide à la décision pour mieux cibler l’indication de la BGSA dans le syndrome de Sjögren. Une des limites concernait les données manquantes ayant nécessité l’utilisation d’imputations multiples pour garantir une puissance statistique suffisante dans la construction du modèle prédictif. Par ailleurs, la nature rétrospective de l’étude limitait la généralisation des résultats. D’autres études sur de plus larges échantillons seraient nécessaires pour reproduire et valider ces résultats, par exemple grâce à une cohorte prospective ou issue d’un entrepôt de données de santé.</div></div><div><h3>Conclusion</h3><div>Nous avons mis en évidence une faible rentabilité de la BGSA, en particulier pour le diagnostic de sarcoïdose, et une faible contribution au diagnostic et à la prise en charge pour toutes les indications. 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摘要

辅助唾液腺活检(ABGSA)是一种经常进行的检查,以支持Sjogren综合征、结节病和全身性淀粉样变的诊断。然而,它仍然很难复制,在当前的实践中并不总是有贡献。本研究的目的是评估BGSA在所有适应症下的诊断贡献,并开发一个预测模型,以更好地定位其适应症。本回顾性分析涵盖了2015年至2019年期间在巴黎地区军事医院进行的所有接受BGSA治疗的成年患者。分析了与BGSA适应症和结果相关的临床数据和补充检查。多变量逻辑回归已被用于识别与病理BGSA相关的因素。预测分数是通过给每个因子分配一个对应于其回归系数的分数来计算的。该模型的验证是通过使用2020年至2022年在同一实验室分析的与BGSA相关的独立队列进行的。在429例患者中,29.9%的BGSA用于Sjogren综合征,26.9%用于结节病,24.1%用于淀粉样蛋白,19.1%用于其他适应症。在超过一半(52.0%)的病例中,BGSA是由内科或风湿病科要求的。活检阳性Sjogren综合征为19.5%,淀粉样蛋白为10.9%,结节病为1.7%。综合所有适应症,BGSA仅在2.8%的病例中改变了患者管理(治疗和/或随访的改变)。预测性研究只涉及Sjogren综合征,因为其他适应症的强度太低。与局灶性淋巴细胞唾液腺炎相关的主要因素包括抗ssa抗体的存在(调整比值(OR) 2.01 [1.21;3.36]),非SSSA /SSB自身抗体(调整OR 1.84 [1.15;2.95],一个类风湿病因子(调整OR 2.60 [1.47,4,56]),高γ球蛋白血症(调整OR 1.93 [1,14;3,24]),肝细胞溶解(调整OR 0.31 [0.13;0.72])和胸部扫描仪的异常(调整OR 2.84 [1.68;利率])。预测分数确定了一个阈值14分(总分40分),低于这个阈值,BGSA阳性的概率很低(4%)。讨论本研究的主要优势在于其队列的规模,具有全面的临床和生物数据收集。这是一项创新的研究,提出了第一个决策支持标准,以更好地定位Sjogren综合征的BGSA适应症。其中一个限制是数据缺失,需要使用多重归因来确保在构建预测模型时具有足够的统计能力。此外,这项研究的回顾性限制了结果的推广。需要对更大的样本进行进一步的研究,以复制和验证这些结果,例如通过前瞻性队列或来自卫生数据仓库的研究。结论:我们发现BGSA的盈利能力很低,特别是在结节病的诊断方面,对所有适应症的诊断和管理的贡献很低。对于Sjogren综合征的研究,局灶性淋巴细胞性唾液腺炎的预测评分可以通过减少阴性检查的数量来优化BGSA在Sjogren综合征研究中的应用。
本文章由计算机程序翻译,如有差异,请以英文原文为准。
Apport de la biopsie des glandes salivaires accessoires en pratique clinique : étude rétrospective multicentrique et construction d’un modèle de prédiction diagnostique

Introduction

La biopsie des glandes salivaires accessoires (BGSA) est un examen fréquemment réalisé pour étayer le diagnostic de syndrome de Sjögren, de sarcoïdose et d’amylose systémique. Cependant, il reste peu reproductible et n’est pas toujours contributif en pratique courante. Cette étude visait à évaluer l’apport diagnostique de la BGSA, toutes indications confondues, et à développer un modèle de prédiction pour mieux cibler ses indications.

Matériels et méthodes

Cette analyse rétrospective portait sur tous les patients adultes ayant bénéficié d’une BGSA réalisée au sein des hôpitaux militaires de la région parisienne entre 2015 et 2019. Les données cliniques et les examens complémentaires associés à l’indication et au résultat de la BGSA ont été analysés. Une régression logistique multivariée a été utilisée pour identifier les facteurs associés à une BGSA pathologique. Un score prédictif a été calculé en attribuant un nombre de points à chaque facteur, correspondant à son coefficient de régression. La validation de ce modèle a été effectuée en utilisant une cohorte indépendante correspondant aux BGSA analysées au sein du même laboratoire entre 2020 et 2022.

Résultats

Parmi les 429 patients inclus, 29,9 % des BGSA étaient réalisées pour un syndrome de Sjögren, 26,9 % pour une sarcoïdose, 24,1 % pour une amylose, et 19,1 % pour d’autres indications. Dans plus de la moitié des cas (52,0 %), la BGSA avait été demandée par un service de médecine interne ou de rhumatologie. Le taux de positivité de la biopsie était de 19,5 % pour le syndrome de Sjögren, 10,9 % pour l’amylose, et 1,7 % pour la sarcoïdose. Toutes indications confondues, la BGSA a modifié la prise en charge du patient (modification du traitement et/ou du suivi) dans seulement 2,8 % des cas. L’étude prédictive n’a porté que sur le syndrome de Sjögren en raison d’une puissance trop faible dans les autres indications. Les principaux facteurs associés à la sialadénite lymphocytaire focale incluaient la présence d’anticorps anti-SSA (odd-ratio (OR) ajusté 2,01 [1,21 ; 3,36]), d’autoanticorps autres qu’anti-SSA/SSB (OR ajusté 1,84 [1,15 ; 2,95], d’un facteur rhumatoïde (OR ajusté 2,60 [1,47 ; 4,56]), d’une hypergammaglobulinémie (OR ajusté 1,93 [1,14 ; 3,24]), d’une cytolyse hépatique (OR ajusté 0,31 [0,13 ; 0,72]), et d’anomalies au scanner thoracique (OR ajusté 2,84 [1,68 ; 4,79]). Le score prédictif a permis d’identifier un seuil de 14 points sur un total de 40 en dessous duquel la probabilité de BGSA positive était faible (4 %).

Discussion

La principale force de cette étude réside dans la taille de sa cohorte avec un recueil exhaustif de données cliniques et biologiques. Il s’agissait d’une étude innovante proposant le premier critère d’aide à la décision pour mieux cibler l’indication de la BGSA dans le syndrome de Sjögren. Une des limites concernait les données manquantes ayant nécessité l’utilisation d’imputations multiples pour garantir une puissance statistique suffisante dans la construction du modèle prédictif. Par ailleurs, la nature rétrospective de l’étude limitait la généralisation des résultats. D’autres études sur de plus larges échantillons seraient nécessaires pour reproduire et valider ces résultats, par exemple grâce à une cohorte prospective ou issue d’un entrepôt de données de santé.

Conclusion

Nous avons mis en évidence une faible rentabilité de la BGSA, en particulier pour le diagnostic de sarcoïdose, et une faible contribution au diagnostic et à la prise en charge pour toutes les indications. Pour la recherche de syndrome de Sjögren, le score prédictif de sialadénite lymphocytaire focale pourrait optimiser l’utilisation de la BGSA dans la recherche de syndrome de Sjögren en réduisant le nombre d’examens négatifs.
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来源期刊
Revue De Medecine Interne
Revue De Medecine Interne 医学-医学:内科
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期刊介绍: Official journal of the SNFMI, La revue de medecine interne is indexed in the most prestigious databases. It is the most efficient French language journal available for internal medicine specialists who want to expand their knowledge and skills beyond their own discipline. It is also the main French language international medium for French research works. The journal publishes each month editorials, original articles, review articles, short communications, etc. These articles address the fundamental and innumerable facets of internal medicine, spanning all medical specialties. Manuscripts may be submitted in French or in English. La revue de medecine interne also includes additional issues publishing the proceedings of the two annual French meetings of internal medicine (June and December), as well as thematic issues.
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