Dupilumab在食道外嗜酸性粒细胞性疾病中的应用:一系列儿科病例和系统文献综述

IF 0.3 4区 医学
C. Braun , K. Grzywacz , D. Dal Soglio , P. Bégin
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摘要

在随机对照研究中,dupilumab已被证明对嗜酸性食管炎(OeE)有效。它对其他不太常见但通常更严重的嗜酸性粒细胞性胃肠道疾病(EGIDs)的有效性在科学上是合理的,但尚未进行研究。描述已发表的经验以及我们自己在食道外EGID患者中使用dupilumab的经验。方法回顾性分析了在我院三级医院接受dupilumab治疗的食管外EGIDs患儿的病史。然后,我们通过Medline、Embase和Cochrane数据库对截至2024年12月的文献进行了系统综述,选择了描述dupilumab在疑似或诊断的食道外EGID患者中使用的文章。结果/讨论我们的队列包括8名临床和组织学诊断为EGID并伴有食道外病变的儿童。所有人的胃肠道症状对标准治疗都有耐药性。三名患者发育不良。所有患者的症状以及宏观和组织学异常,包括嗜酸性浸润,在开始使用dupilumab后迅速改善。该系统综述确定了9例报告(n = 27例),涉及接受dupilumab治疗的儿科和成人食管外EGID患者。所有人都报告了治疗后的临床和组织学改善。临床经验表明,dupilumab可能对食管外EGIDs的治疗有效,特别是在儿科人群中。鉴于这些疾病的罕见和高发病率,dupilumab现在应该被视为一种合理的治疗选择,直到我们从随机对照试验中获得高质量的证据。
本文章由计算机程序翻译,如有差异,请以英文原文为准。
Dupilumab dans l’atteinte éosinophilique extra-oesophagienne : une série de cas pédiatrique et une revue systématique de la littérature

Prérequis/contexte

Le dupilumab a montré son efficacité dans le traitement de l’oesophagite à éosinophiles (OeE) dans des études contrôlées randomisées. Son efficacité dans d’autres atteintes gastrointestinales éosinophiliques (EGIDs), moins fréquentes mais généralement plus sévères, est scientifiquement plausible mais n’a pas été étudiée.

Objectifs

Décrire les expériences publiées ainsi que notre propre expérience dans l’utilisation empirique du dupilumab chez les patients souffrant d’EGIDs avec atteinte extra-œsophagienne.

Méthodes

Nous avons analysé rétrospectivement le dossier médical d’enfants diagnostiqués pour des EGIDs avec atteinte extra-œsophagienne et traités par dupilumab dans notre hôpital tertiaire. Nous avons ensuite réalisé une revue systématique de la littérature à travers les bases de données Medline, Embase et Cochrane jusqu’en décembre 2024, en sélectionnant les articles décrivant l’utilisation du dupilumab chez les patients avec une EGID extra-œsophagienne suspectée ou diagnostiquée.

Résultats/discussions

Notre cohorte incluait 8 enfants avec un diagnostic clinique et histologique d’EGID avec atteinte extra-œsophagienne. Tous avaient des symptômes gastrointestinaux réfractaires aux traitements standards. Trois patients avaient un retard de croissance. Chez tous les patients, les symptômes ainsi que les anomalies macroscopiques et histologiques, dont l’infiltration éosinophilique, se sont rapidement améliorés après l’initiation du dupilumab. La revue systématique a identifié 9 « case reports » (n = 27 patients) de patients pédiatriques et adultes souffrant d’EGIDs avec atteinte extra-oesophagienne traitées par dupilumab. Tous ont rapporté une amélioration clinique et histologique avec le traitement.

Conclusion

Les expériences cliniques suggèrent que le dupilumab est probablement efficace dans le traitement des EGIDs avec atteinte extra-œsophagienne, notamment dans la population pédiatrique. Au vu de la rareté et de la grande morbidité de ces maladies, le dupilumab devrait dès à présent être considéré comme une option thérapeutique raisonnable, en attendant d’avoir des évidences de haute qualité provenant d’essais randomisés contrôlés.
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Revue Francaise d Allergologie
Revue Francaise d Allergologie Medicine-Immunology and Allergy
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期刊介绍: La Revue Française d''Allergologie : un véritable forum pour faire connaître des travaux originaux et permettre la diffusion de l''information auprès de toutes les spécialités concernées par les pathologies allergiques. La Revue Française d''Allergologie (8 numéros par an) est au carrefour de nombreuses spécialités - dermatologie, pédiatrie, ORL, pneumologie, ophtalmologie, médecine interne - qui, toutes, ont à traiter des maladies allergiques. Les symptômes des allergies fondés sur des mécanismes communs sont le plus souvent associés et se succèdent chez un même patient. En forte progression depuis 20 ans, les maladies allergiques sont dans l''attente de perfectionnements et d''avancées thérapeutiques qui permettront aux nombreux patients qui en sont atteints de mieux vivre avec leurs allergies. La Revue Française d''Allergologie se veut donc un véritable forum de discussions et d''échanges entre tous les spécialistes confrontés aux pathologies
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