Unveiling a distinctive presentation: Benign manifestation of primary ductal adenocarcinoma of the lacrimal gland

Abstract

Objective

To report the case of a man with well-demarcated cystic lesion in the right lacrimal gland, subsequently diagnosed as primary ductal adenocarcinoma of the lacrimal gland.

Methods

We report the clinical presentation, histopathologic, immunohistochemical features and treatment of this unique primary ductal adenocarcinoma of the lacrimal gland. Additionally, we analyze the factors contributing to the tumor's presentation and review the current literature regarding this uncommon neoplasm.

Results

The patient underwent total resection of the mass, revealing primary ductal adenocarcinoma of lacrimal gland. Histopathological examination revealed a solid nested, sieve-like (with observed acne-like necrosis), tubular, and small nested arrangement of the tumor. The tumor cells exhibited marked heterogeneity, and vascular tumor thrombi were observed in the stroma, along with evidence of neurological invasion. The immunophenotype analysis showed positivity for androgen receptor, GATA binding protein 3, gross cystic disease fluid protein 15 and cytokeratin-7, which is considered a ductal adenocarcinoma of lacrimal gland. Subsequently the patient underwent local radiotherapy. No local recurrences or metastases were reported during the 1-year follow-up.

Conclusions

Primary ductal adenocarcinoma of lacrimal gland is a rare tumor of the lacrimal gland. The manifestation of ductal adenocarcinoma of the lacrimal gland may include well-demarcated cystic lesions, indicative of distinct subtypes. Various treatment options are adapted to different subtypes of ductal adenocarcinoma of the lacrimal gland.

Objectif

Présenter le cas d’un homme présentant une lésion kystique bien délimitée dans la glande lacrymale droite, ultérieurement diagnostiquée comme un adénocarcinome canalaire primaire de la glande lacrymale.

Méthodes

Nous décrivons la présentation clinique, les caractéristiques histopathologiques, immunohistochimiques et le traitement de cet adénocarcinome canalaire primaire unique de la glande lacrymale. De plus, nous analysons les facteurs contribuant à la présentation de la tumeur et examinons la littérature actuelle sur cette néoplasie peu commune.

Résultats

Le patient a subi une résection totale de la masse, révélant un adénocarcinome canalaire primaire de la glande lacrymale. L’examen histopathologique a révélé une disposition solide en nidification, en forme de tamis (avec nécrose semblable à de l’acné ), tubulaire et en petits nids de la tumeur. Les cellules tumorales présentaient une hétérogénéité marquée, et des thrombus tumoraux vasculaires ont été observés dans le stroma, avec des preuves d’invasion neurologique. L’analyse immunophénotypique a montré une positivité pour le récepteur des androgènes, la protéine 3 de liaison à GATA, la protéine 15 de la maladie kystique séreuse et la cytokeratine-7, ce qui est considéré comme un adénocarcinome canalaire de la glande lacrymale. Par la suite, le patient a subi une radiothérapie locale. Aucune récurrence locale ni métastase n’a été signalée lors du suivi d’un an.

Conclusions

L’adénocarcinome canalaire primaire de la glande lacrymale est une tumeur rare de la glande lacrymale. La manifestation de l’adénocarcinome canalaire de la glande lacrymale peut inclure des lésions kystiques bien délimitées, indicatives de sous-types distincts. Diverses options de traitement sont adaptées aux différents sous-types d’adénocarcinome canalaire de la glande lacrymale.