因CD40配体缺乏而接受骨髓移植的儿童弥散性隐孢子虫病病例报告

Rafael Zonin Rosendo, Ana Júlia Bianchini, Rodolfo Corrêa de Barros, Giovanni Luis Breda, Gisele Loth
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Ao diagnóstico apresentava-se emagrecido e com hepatomegalia discreta, além de ecografia abdominal sugerindo colangite esclerosante e biópsia hepática demonstrando aspectos morfológicos compatíveis com colangite biliar secundária. Seu primeiro contato com o serviço de TMO ocorreu aos seus 11 anos, momento em que apresentava quadro de tosse iniciada há uma semana, com nódulos de distribuição centrolobular multifocais e áreas de atenuação em vidro fosco identificados em tomografia de tórax (TC). Foi então iniciado voriconazol de maneira empírica. Paciente interna aos 12 anos de idade para TMO. Em nova TC de tórax apresentou resolução significativa dos nódulos anteriormente presentes. O procedimento foi antecedido por picos febris esporádicos e antibioticoterapia foi iniciada. O TMO ocorreu sem intercorrências, porém foi sucedido imediatamente por síndrome colestática, com valor de bilirrubina total atingindo 14,28 mg/dL em seu pico, às custas de bilirrubina direta, com progressiva melhora a partir do 30° dia após procedimento. Concomitantemente, o evento foi sucedido por novos picos febris diários. No 22° dia após o transplante, durante a investigação etiológica da febre, foi verificada nas fezes do paciente a presença de oocistos de Cryptosporidium sp. Neste mesmo dia, houve o aparecimento de um quadro de tosse produtiva, onde se optou pela análise do escarro dada a suspeita de uma parasitose disseminada. Um dia após a coleta da secreção, confirmou-se também a presença de Cryptosporidium sp. no escarro. Foi iniciado tratamento com nitazoxanida e azitromicina em doses elevadas, havendo melhora nos exames laboratoriais. 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摘要

隐孢子虫感染对免疫抑制的影响可引发慢性和非典型疾病。在本报告中,我们显示了一例因CD40配体缺乏而接受骨髓移植(bct)的儿童胃肠道和肺隐孢子虫病,也称为超igm综合征。男性患者,目前12岁。从生命的前6个月开始出现重复呼吸道感染,需要多次住院治疗。9岁时被诊断为CD40配体功能缺陷。诊断时体重减轻,肝肿大不明显,腹部超声显示硬化性胆管炎,肝脏活检显示形态学特征与继发性胆管炎一致。他第一次接触TMO是在他11岁的时候,当时他出现了一周前开始的咳嗽,胸部ct扫描(ct)发现了多灶中央小叶分布结节和哑光玻璃衰减区。然后开始试验伏立康唑。住院患者12岁时为bmt。在新的胸部ct中,先前存在的结节明显消退。手术前会出现零星的发热高峰,并开始抗生素治疗。bmt无并发症,但立即继发胆汁抑制综合征,总胆红素达到峰值14.28 mg/dL,直接胆红素为代价,术后30天逐渐改善。与此同时,这一事件之后每天都有新的狂热高峰。在22°移植后的第一天,在病因学调查病人的发热,大便里安全区隐孢子虫oocistos sp的出现,在这一天,有一幅画的出现排痰性咳嗽,如果选择了分析痰在怀疑一个抗原上挥之不去。在收集分泌物一天后,痰中也证实了隐孢子虫的存在。开始大剂量硝唑沙尼和阿奇霉素治疗,实验室检测有所改善。患者在移植后第34天出院,继续使用抗寄生虫药物,并在日间医院随访至第100天。
本文章由计算机程序翻译,如有差异,请以英文原文为准。
CRIPTOSPORIDIOSE DISSEMINADA EM CRIANÇA SUBMETIDA A TRANSPLANTE DE MEDULA ÓSSEA PARA DEFICIÊNCIA DE CD40 LIGANTE - RELATO DE CASO
A repercussão da infecção pelo Cryptosporidium sp. em imunossuprimidos pode desencadear quadros crônicos e atípicos. Neste relato, exibimos um caso de criptosporidiose de acometimento gastrointestinal e pulmonar em criança submetida à transplante de medula óssea(TMO) por deficiência de CD40 ligante, também denominada síndrome de Hiper-IgM. Paciente do sexo masculino, atualmente com 12 anos de idade. Apresentou infecções respiratórias de repetição desde os primeiros 6 meses de vida, com necessidade de múltiplos internamentos. Recebeu diagnóstico de deficiência funcional de ligante de CD40 aos 9 anos. Ao diagnóstico apresentava-se emagrecido e com hepatomegalia discreta, além de ecografia abdominal sugerindo colangite esclerosante e biópsia hepática demonstrando aspectos morfológicos compatíveis com colangite biliar secundária. Seu primeiro contato com o serviço de TMO ocorreu aos seus 11 anos, momento em que apresentava quadro de tosse iniciada há uma semana, com nódulos de distribuição centrolobular multifocais e áreas de atenuação em vidro fosco identificados em tomografia de tórax (TC). Foi então iniciado voriconazol de maneira empírica. Paciente interna aos 12 anos de idade para TMO. Em nova TC de tórax apresentou resolução significativa dos nódulos anteriormente presentes. O procedimento foi antecedido por picos febris esporádicos e antibioticoterapia foi iniciada. O TMO ocorreu sem intercorrências, porém foi sucedido imediatamente por síndrome colestática, com valor de bilirrubina total atingindo 14,28 mg/dL em seu pico, às custas de bilirrubina direta, com progressiva melhora a partir do 30° dia após procedimento. Concomitantemente, o evento foi sucedido por novos picos febris diários. No 22° dia após o transplante, durante a investigação etiológica da febre, foi verificada nas fezes do paciente a presença de oocistos de Cryptosporidium sp. Neste mesmo dia, houve o aparecimento de um quadro de tosse produtiva, onde se optou pela análise do escarro dada a suspeita de uma parasitose disseminada. Um dia após a coleta da secreção, confirmou-se também a presença de Cryptosporidium sp. no escarro. Foi iniciado tratamento com nitazoxanida e azitromicina em doses elevadas, havendo melhora nos exames laboratoriais. Paciente recebeu alta hospitalar no 34° dia após o transplante, mantendo uso dos antiparasitários, e permanece em seguimento até o 100° dia no hospital-dia.
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