Localisation intramusculaire d’une maladie de Castleman unicentrique : cas clinique et revue de la littérature

Introduction

La maladie de Castleman est une maladie lymphoproliférative rare et bénigne qui peut être unicentrique (MCU) ou multicentrique (MCM). La forme unicentrique implique le plus souvent un seul ganglion lymphatique ou, moins fréquemment, un groupe de ganglions lymphatiques. Les sites de présentation habituels de la MCU sont le médiastin, le cou, l’abdomen et le rétropéritoine. De rares cas d’atteinte extraganglionnaire ont été rapportés. La localisation intramusculaire est inhabituelle avec, à ce jour, à notre connaissance seulement dix cas décrits dans la littérature.

Cas clinique

Nous présentons ici un cas de localisation atypique de maladie de Castleman survenant dans les tissus mous fessiers droits d’une patiente de 40 ans. La patiente était asymptomatique et l’examen clinique a révélé une masse palpable dans le muscle fessier droit. La biopsie au trocart guidée par tomodensitométrie n’a pas été concluante. Dès lors, une excision chirurgicale a été réalisée et l’examen anatomopathologique a révélé une maladie de Castleman de type hyalinovasculaire (MCHV). Les suites opératoires se sont déroulées sans incident.

Conclusion

Le présent cas est instructif du fait de sa rareté en tant que lésion à localisation primitive des tissus mous. Il est rarement envisagé dans le diagnostic différentiel clinique et son existence doit être connue des pathologistes afin de pouvoir être évoqué en présence de population lymphoïde à l’examen histologique.

Background

Castleman's disease is a rare and benign lymphoproliferative disorder which can be unicentric (UCD) or multicentric (MCD). UCD usually involves a single lymph node or less frequently a group of lymph nodes. The most common sites of nodal UCD presentation are the mediastinum, neck, abdomen and retroperitoneum. Rarely extranodal involvement has been reported. The intramuscular location is very unusual with only about 10 cases described in medical literature so far.

Case report

We present a case of atypical localization of Castleman's disease occurring in the right gluteal area in a 40-years-old female patient. The patient was asymptomatic and clinical examination was unremarkable except for a right gluteal palpable mass. The CT scanner-guided needle core biopsy was inconclusive. A surgical excision was then performed that revealed a hyaline-vascular type of Castleman's disease. The patient has an uneventful post-operative course.

Conclusion

The present case is instructive in the work-up of primary soft tissue tumors, for which Castleman's disease is extremely rare and not considered in the differential diagnosis of clinicians. Pathologists must be aware of its existence so that it can be evoked in the presence of a lymphoid population on histological examination.